Artículo original: Dablan A, Limon YK, Oktay C, Karaali K. Central tegmental tract hyperintensity: Follow-up outcomes from a single-center study. Neuroradiología. 2023; 65(7): 1165–1171.
DOI: https://doi.org/10.1007/s00234-023-03149-2
Sociedad: European Society of Neuroradiology (@ESNRad)
Palabras clave: MRI, Central tegmental tract hyperintensity, Pediatrics, Epilepsy, Cerebral palsy, Follow-up.
Abreviaturas y acrónimos utilizados: AME (atrofia medular espinal), FIRES (síndrome epiléptico relacionado con infección febril), HCL (histiocitosis de células de Langerhans), HTTC (hiperintensidad del tracto tegmental central), LLA (leucemia linfática aguda), LMA (leucemia mieloide aguda), PC (parálisis cerebral), RM (resonancia magnética), SPSS (Statistical Package for Social Sciences), TM (talasemia mayor), TMO (trasplante médula ósea), TTC (tracto tegmental central).
Línea editorial del número: Neuroradiology es la revista oficial de las sociedades Europeas y Japonesas de neurorradiología así como de otras 20 sociedades internacionales de neurorradiología. Según ellos mismos refieren publican artículos de investigación originales, artículos de revisión de invitados, notas técnicas e informes. Tiene como objetivo cubrir todos los aspectos del cerebro tanto de adultos como de pacientes pediátricos, de la columna vertebral y de la base del cráneo con emphasis en la investigación clínica, los avances de la neuroanatomía, neurobiología y de la neurofisiología de lo que afecte a la neuroradiologia. En el número de julio cuenta con 11 artículos de diversos temas entre los que se incluyen la inteligencia artificial, la neuroradiología diagnóstica e intervencionista y la pediátrica.
Motivo para la selección: La neurorradiología pediátrica es en muchas ocasiones un reto y un terreno desconocido para los radiólogos que no son especialistas en este campo. La complejidad de estos estudios es diferenciar lo que es fisiológico por edad y lo que es patológico así como, una vez reconocido lo patológico relacionarlo con el contexto clínico para así poder dar un diagnóstico. A pesar de que este artículo se centra en un hallazgo muy específico, considero que tiene muchas asociaciones y que esta revisión podría ser muy útil para ayudar a los lectores a identificar y filiar este hallazgo.
Resumen:
Hay una gran variedad de tumores óseos en la población pediátrica y el diagnóstico de los mismos requiere un abordaje multimodal con un apoyo importante sobre las técnicas de imagen. La forma de entender dichos tumores ha evolucionado notablemente en la última década como resultado de un avance en las técnicas de secuenciación. Esta información ha alterado la nomenclatura, el manejo y el pronóstico de algunos tumores. Por este motivo mediante este artículo hemos tratado de realizar una actualización que incluye la localización del tumor en el cuerpo, la epidemiología, la fisiopatología, las características clínicas y radiológicas, y el pronóstico.
Introducción
El TTC es un tracto extrapiramidal que conecta el núcleo rojo del mesencéfalo con el núcleo olivar inferior del bulbo raquídeo. También es parte del tracto dento-rubro-olivar conocido como el triángulo de Guillain-Mollaret. Además es una de las primeras estructuras en mielinizarse comenzando a los 9 meses después de la concepción y completándose aproximadamente a los 2 años de edad. La HTTC es un hallazgo radiológico que se ha asociado a múltiples entidades incluyendo enfermedades metabólicas, PC, epilepsia y a medicamentos pero su significación clínica continúa incierta, por lo que el objetivo de este estudio era reportar los hallazgos tras el seguimiento y exponer posibles etiologías.
Material y Métodos
Sujetos
Se realizó una revisión retrospectiva de las RM cerebrales de todos los pacientes pediátricos (de 0 a 18 años) que se adquirieron en su institución entre julio de 2015 y mayo de 2020, en total 7028 pacientes. Las imágenes de calidad pobre y con artefactos de movimiento se excluyeron.
Técnica de Imagen
Se obtuvo un consentimiento informado de todos los padres de los pacientes a los que se le realizó una RM. Se realizó una sedación por un anestesista de los pacientes que lo requirieron y se realizaron las RM en tres equipos de Siemens, dos de los cuales eran de 1.5T y el tercero de 3T. Los estudios con secuencias avanzadas (espectroscopia, perfusión o funcional) se trataron de realizar en la RM de 3T.
Análisis de imágenes
En este estudio una lesión del TTC se definió como un área de hiperintensidad bilateral simétrica en el tegmento visible en T2 y en difusión en más de dos cortes. La HTTC confirmó si había consenso entre dos radiólogos y los casos ambiguos eran resueltos por un radiólogo con más de 20 años de experiencia. Si la lesión inicial se identificaba en una máquina de 3T pero el seguimiento se realizaba en una de 1.5 se excluía al paciente para evitar que malinterpretaciones y se considerase una resolución del HTTC.
Análisis estadístico
El análisis estadístico se realizó utilizando SPSS. Las frecuencias se presentaron en porcentaje y el test de chi-cuadrado se utilizó para comparar la prevalencia de HTTC en imágenes adquiridas entre las máquinas de 1.5T y 3T. Se consideró estadísticamente significativo un p-valor < 0.05.
Resultados
Se revisaron un total de 8105 RM craneales de 7028 pacientes, de los cuales 5113 cumplieron los criterios de inclusión. La prevalencia de HTTC fue de 4.02%, siendo de 4.8% en las imágenes de la máquina de 3T y de 3.6% en las imágenes de la máquina de 1.5T. La diferencia entre la máquina de 3T y de 1.5T fue estadísticamente significativa. 40.3% de los pacientes con HTTC fueron chicas y la edad media fue de 19 meses.
Las 3 posibles etiologías más frecuentes en pacientes con HTTC fueron epilepsias, enfermedades hematológicas y PC. De los 206 pacientes incluidos en el estudio a 84 (40.7%) de ellos se le realizó seguimiento en la base de datos del hospital. De ellos la HTTC continuó estable en un 71.4% y desapareció en un 28.6%. No se observaron diferencias significativas en estos dos grupos en terminos de edad, sexo ni hallazgos adicionales en la RM.
Discusión
En este estudio, que incluía la muestra más grande de un estudio unicéntrico, la prevalencia de HTTC fue del 4.02%. En aquellos que desapareció la HTTC en las RM de seguimiento la media de desaparición era de 31.5 meses y la edad media de desaparición 51.5 meses. A pesar de que se ha asociado la HTTC con una gran variedad de etiologías posibles en estudios previos la PC se identificó como el factor etiológico posible primario con prevalencia hasta el 30% reportadas por Yoshida et al. Sin embargo, en este estudio era la tercera posible etiología más frecuente con una frecuencia de un 4.9%. La epilepsia ha sido identificada en este estudio como la posible causa etiológica más frecuente con una prevalencia del 10.1%. Dentro del total de los pacientes con epilepsia (21 pacientes), 5 de ellos habían sido diagnosticados con síndrome de West y 4 de ellos estaban recibiendo tratamiento con vigabatrina. La potente asociación entre el síndrome de West y la vigabatrina con HTTC ya había sido previamente documentada.
Las enfermedades hematológicas y las masas (incluyendo las extracraneales e intracraneales) no se relacionan frecuentemente en la literatura con la HTTC sin embargo en este estudio son el segundo factor etiológico más frecuente con un 6.8%. Cabe destacar que es un centro de referencia para el TMO por lo que la prevalencia de pacientes hematológicos es elevada. Además, la coexistencia de HTTC con HCL, TM, síndrome de Beals, FIRES, trombosis del seno sagital o AMS tipo 1 fue descrita por primera vez en este estudio. Las diferencias notables entre las posibles causas etiológicas en los diferentes estudios puede deberse a las diferencias en las características en la muestra poblacional estudiada, por ejemplo en el estudio de Yoshida et al. Se incluían tres centros hospitalarios uno de los cuales era un centro dedicado a la PC.
El hecho de que los diferentes estudios tengan una edad pico y una distribución de edad de HTTC similar apoya la hipótesis de que la HTTC es parte del proceso de maduración fisiológico. Además el TTC en humanos se relaciona con la evolución funcional de la locomoción cuadrúpeda a la bípeda y el hecho de que la incidencia de HTTC sufra un pico a las edades en las que los niños adquieren la habilidad de andar y desarrollar habilidades motoras hace muy plausible que la HTTC se relacione con la adquisición y desarrollo de estas habilidades. Sin embargo, el rango de edad tan amplio que se describe tanto en este estudio como en otros estudios de la literatura iría en contra de la asociación con la maduración fisiológica. En este estudio en solo 3 de los 206 pacientes incluidos se les detectó la HTTC siendo mayores de 6 años. El primero de ellos se le detectó con 96 meses, tenía historia de convulsiones y se resolvió en el siguiente control a los 7 meses, el segundo era un paciente de 96 meses con LLA en tratamiento con quimioterapia y el hallazgo continuo en los controles hasta los 119 meses de edad y el último era un paciente de 108 meses con LMA y TMO. Por último, en este estudio, la mediana de edad de desaparición de la HTTC fue de 51.5 meses y la media de seguimiento fue de 31.5 meses. Estos hallazgos apoyan la teoría de que la HTTC sea un hallazgo transitorio y fisiológico y orientan a pensar que si los pacientes en los que persistía la HTTC se hubiesen seguido más tiempo, la HTTC habría desaparecido en muchos de ellos.
En cuanto a las limitaciones de este estudio destaca que se trata de un estudio retrospectivo por lo que la revisión de las historias clínicas se realizó también de forma retrospectiva pudiendo esto haber restringido su habilidad para acceder a algunos datos relevantes. Otra limitación fue el tener que utilizar diferentes máquinas de RM, algo que puede haber infraestimado la prevalencia (especialmente en los estudios realizados en las máquinas de 1.5T).
Conclusión
La HTTC es un hallazgo que se observa en la infancia temprana y que puede desaparecer durante el seguimiento, lo que orienta a pensar que se representa el proceso de maduración normal. Con una muestra muy amplia este estudio demostró el rango de edad de los pacientes con HTTC y los posibles factores etiológicos implicados.
Valoración personal:
Se trata de un estudio muy bien introducido, justificado y estructurado. Al centrarse en un sólo tema logra abarcar y explicar de forma detallada todos los aspectos de la misma. Cuenta con una amplia muestra de pacientes, unos criterios de inclusión claros y una extensa bibliografía con la que compara sus hallazgos y trata de justificar las diferencias entre los diferentes estudios. En la discusión realiza reflexiones muy pertinentes y las justifica. Finalmente resume las limitaciones a las que se han enfrentado. Bajo mi punto de vista el único punto que podría poner como negativo es la falta de imágenes de la entidad, sin embargo el artículo tiene varias tablas muy bien estructuradas y útiles.
Sara Roig Sánchez
Hospital Clínico Universitario de Valencia, Valencia, R3
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